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胆总管十二指肠瘘致慢性咳嗽1例

摘要

背景

慢性咳嗽以咳嗽为唯一或主要症状,持续时间超过8周,胸片检查无明显异常。其病因复杂,包括呼吸系统疾病、消化系统疾病、循环系统疾病和心理疾病。虽然已经建立了一套慢性咳嗽的病因诊断程序,但慢性咳嗽的诊断仍存在困难,仍有部分患者出现误诊。

案例介绍

我们报告一位54岁的女性病人,她患有慢性咳嗽长达28年。身体检查没有阳性迹象,她否认有任何引起咳嗽的疾病,如肺结核、鼻炎。反复就诊和对症治疗均未见好转。最后,胃镜检查确定了胆总管十二指肠瘘的可能病因,并经手术证实。术后患者咳嗽症状明显改善。

结论

我们报告了一例罕见的由胆总管十二指肠瘘引起的慢性咳嗽病例,这表明我们对病因和发病机制认识不足。获得了患者的书面知情同意。

同行评审报告

背景

随着疾病的进展和认识的深入,原本原因不明的慢性咳嗽有了相应的病因诊断,如咳嗽变异性哮喘(CVA)、嗜酸性支气管炎(EB)、胃食管反流性咳嗽(GERC)等[1].在本文中,我们分享一个由胆总管十二指肠瘘引起的慢性咳嗽的病例,以加深我们对慢性咳嗽复杂性的认识。

案例介绍

一名54岁女性于2020年12月因“反复咳嗽28年”入院。患者于28年前出现咳嗽症状,无胸闷、气短、呼吸困难、鼻塞或流涕、反酸、嗳气等。她在呼吸内科就诊多年,2018年在浙江中医药大学第一附属医院支气管激电检测呈阳性,诊断为非重症哮喘,但因患者症状仍反复出现,抗哮喘治疗无效。2020年4月患者到我院肺专科门诊就诊。无肺结核、鼻炎、慢性胃炎、胃溃疡病史,无高血压、糖尿病病史,36年前行开腹胆囊切除术,18年前行子宫肌瘤切除术。体格检查未见阳性征。大约1年前在当地医院做过胃镜检查,她否认胃镜检查报告有明显异常。在我科进行了血液检查和过敏原评估。嗜酸性粒细胞计数及IgE水平均正常。我们医院也安排了胸部CT扫描。 The CT scans showed small airway disease in both lungs and fibrous bands in the middle lobe of the right lung. Based on the results of previous and present examinations, the patient was diagnosed with cough variant asthma in April 2020, and treated with montelukast, budesonide formoterol inhaled powder and paracetamol and dihydrocodeine tartrate for about 8 months. The symptoms were relieved but relapsed after drug withdrawal especially of dihydrocodeine tartrate. Because the patient complained of severe coughing and nausea when taking a bus or car and occasional gastrointestinal symptoms such as nausea, vomiting, and acid reflux, the patient was empirically administered with a proton pump inhibitor and symptoms were improved. Therefore, gastroesophageal reflux was considered and the patient was recommended to receive gastroscopy that revealed a fistula in the duodenal bulb with massive bile outflow, and shallow ulcers can be seen around, no abnormality was observed in the descending duodenum (Fig.1).

图1
图1

胃镜检查。一个胃幽门可见大量胆汁粘连。B十二指肠球部黏膜红白,斑片状糜烂,浅溃疡,胆汁流出

然后,她接受了胃肠手术。腹部增强CT显示胆囊切除术后胆囊缺失及肺炎。磁共振胰胆管造影显示胆囊缺如,肝内及肝外胆管扩张。胆总管与下行十二指肠局部相邻,考虑到形成胆总管十二指肠瘘(图。2).普通外科医生考虑有手术指征的患者,建议患者进行手术。患者完成心肺功能检查,排除手术禁忌症后,于2020年12月接受手术治疗。术中确认胆十二指肠瘘,行远端胃切除术+胃空肠吻合术Roux-en-Y重建。术后患者咳嗽症状明显改善。

图2
figure2

磁共振胰胆管造影显示可能形成胆总管十二指肠瘘。病变用红色箭头表示

现在她已经出院,恢复良好,没有反复咳嗽。

讨论

慢性咳嗽是一种常见但难治的疾病,影响约12%的普通人群[2].问卷调查报告显示,许多欧洲和美国社区的咳嗽患病率为9-33%。在美国,慢性咳嗽患者约占呼吸道门诊患者的10-38% [3.].不仅患有慢性咳嗽的人数庞大,而且卫生资源的成本也非常高。治疗咳嗽的药物有很多种,吸入类固醇和咳嗽糖浆被认为更容易获得。据估计,非处方止咳糖浆在英国的销售额为9250万英镑,在美国的销售额为3.28亿美元。4].然而,大约60%的患者表示,他们的症状在任何治疗后都没有改善[5].除了药物治疗外,反复的胸部x光、胸部CT、支气管镜检查增加了患者的经济负担,极大地影响了患者的生活质量。

根据中国慢性咳嗽的病因,咳嗽变异性哮喘占32.6%,后鼻滴综合征占18.6%,嗜酸性支气管炎占17.2%,胃食管反流性慢性咳嗽(GERC)仅占4.6% [6].然而,在西方国家,GERC的比例是10-40% [13.].现在越来越多的人认为胃食管反流病(GERD)是除后鼻滴综合征和嗜酸性气道炎症(哮喘、非哮喘性嗜酸性支气管炎)外最常见的慢性咳嗽原因之一[78].

胃食管反流病(GERD)是一种胃肠道运动障碍,其特征是胃内容物反流进入食道和口腔[9]引起相应的食管内症状(反酸、烧心、胸痛)和食管外症状(咳嗽、声音嘶哑、咽炎等)。临床上采用反流病问卷(RDQ)、胃食管反流病问卷(GERDQ)、胃镜检查和24小时食管内pH监测来诊断GERD [10].但由于胃镜和24 h食管内pH监测均为有创检查,且24 h食管内pH监测操作复杂,这些诊断方法的应用受到限制,在一定程度上导致慢性咳嗽病因的误诊。

胆总管十二指肠瘘(choleddochoduodenal fistula, CDF)是一种特殊类型的胆肠瘘,存在于胆总管与十二指肠之间通道异常[11]在中国,这种病在女性中更为常见[12],当一个人有胆道疾病史、腹痛、发烧、黄疸等主要症状时,患胆道疾病的风险更高[13]但部分患者以呕吐、腹泻等胃肠道表现为主要症状。该患者没有腹痛、发热和黄疸等典型症状,胃酸反流和胃灼热也不明显。通过胃镜和磁共振检查,发现胆总管十二指肠瘘,并最终通过手术治愈。

胃食管反流(GER)引起的慢性咳嗽按pH值可分为非酸性GERC和酸性GERC两个亚组,非酸性GERC较酸性GERC少见,其诊断和治疗尚不规范[14].有研究表明,非酸性GERC具有与酸性GERC相似的咳嗽特征和咳嗽症状评分,但与酸性GERC相比,反流、胃灼热较少,GERDQ评分较低。虽然非酸性GERC对标准抗反流治疗有反应,但咳嗽缓解延迟[15].该患者在胃镜下出现胆汁返流,返流及烧心症状不明显。这可能是几十年来胃镜没有应用的原因之一。

非酸性GERC的潜在分子机制尚不完全清楚,但认为与回流理论、反射理论和气道高反应性有关[14].反流理论认为,由于食管下部结构和功能异常,胃内容物可以反流到咽部,这可以通过测量咽部反流,刺激咳嗽受体引起咳嗽来证实[16]反射理论认为反流物质刺激食管粘膜受体,激活咳嗽中枢引起支气管咳嗽反射,称为食管气管支气管反射理论。在这个反射过程中,产生P物质和其他神经肽,引起气道炎症,激活肥大细胞上的神经肽受体,释放组胺、前列腺素E2和其他炎症介质,最终刺激咳嗽受体并导致咳嗽[14].此外,胃食管反流诱发慢性咳嗽患者的咳嗽阈值降低,咳嗽敏感性增高[17]总之,反流或反射引起的炎症介质的直接刺激可导致气道上皮损伤、慢性气道炎症和气道敏感性增加[14].这可能是导致该患者阳性支气管激发的原因。

综上所述,导致慢性咳嗽的胆十二指肠瘘病例相对较少。我们的文章为同行的诊断提供了参考。一般来说,慢性咳嗽的病因是复杂的。除了注意病史和选择相应的检查外,患者的异质性应进一步了解该病,以达到更好的治疗效果。

数据和材料的可用性

本研究中产生或分析的所有数据均包含在本文中。

缩写

患者:

咳嗽变异型哮喘

EB:

嗜酸性支气管炎

GERC:

胃食管reflux-induced咳嗽

GERD:

胃食管返流疾病

RDQ:

返流性疾病的调查问卷

GERDQ:

胃食管反流病问卷

提供:

胆总管十二指肠瘘

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确认

不适用。

资金

基金资助:国家重点研发计划项目(no . 2017YFC1310604)。资助机构在研究的设计、数据的收集、分析和解释以及手稿的撰写中没有发挥作用。

作者信息

从属关系

作者

贡献

JF-C、LL收集临床资料,LL编写手稿;HQ-H临床资料分析、手稿编写、作品设计;JF-C, YH撰写了手稿的初稿。SJ-J, FC撰写了部分稿件并进行了修改。JF-C, FC, YH, LL, HQ-H对患者的临床管理有贡献。所有作者阅读并批准了最终的手稿。

相应的作者

给黄华琼的信件。

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作者对工作的所有方面负责,以确保与工作的任何部分的准确性或完整性相关的问题得到适当的调查和解决。在涉及人类参与者的研究中执行的所有程序都符合机构和国家研究委员会的伦理标准以及赫尔辛基宣言(2013年修订)。获得患者的书面知情同意。

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相互竞争的利益

两位作者宣称他们没有相互竞争的利益。

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曹军,胡勇,金淑娟。et al。胆总管十二指肠瘘致慢性咳嗽1例。BMC Pulm地中海21,290(2021)。https://doi.org/10.1186/s12890-021-01658-5

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